The psychosocial adaptation of children and adolescent with cerebral palsy and their parents : a different matter or a matter of difference?

Abstract

Background. The assessment of pediatric outcomes has been progressively moving from an exclusive focus on morbidity, mortality and function, to an overarching and subjective assessment that includes physical and psychosocial components of well-being, and values the patients and their families’ perceptions. In this context, “The Disabkids Questionnaires” were developed to assess and promote the health-related quality of life (HRQL) of pediatric populations, as perceived by children and adolescents with chronic physical conditions and their parents/caregivers. As regards the specific population of pediatric cerebral palsy (CP), psychosocial research has developed slowly and it has mainly described impairments in the adaptation outcomes of children/adolescents with CP and their parents, while generally relying on parents’ reports on their children’s adjustment, and comparing children’s outcomes to normative data. Moreover, there is limited research on potentially modifiable psychosocial factors and links related to those outcomes. Therefore, the objective of this research was two-folded: firstly and preliminarily, to develop the Portuguese versions of Disabkids-37 questionnaires (generic measures of pediatric HRQL); and secondly, to analyze adaptation outcomes, related psychosocial factors and potential mechanisms in children/adolescents with CP and their parents, mostly in comparison to typically developing children/adolescents and their parents. Methods. This cross-sectional research project integrated two sequential phases. During a first preliminary phase, aimed at developing the Portuguese versions of Disabkids-37 questionnaires, 349 children/adolescents with chronic conditions (asthma and epilepsy) and one of their parents were administered clinical and socio-demographic datasheets, and the self and proxy-versions of Disabkids-37, Strengths & Difficulties Questionnaire (SDQ) and Kidscreen-10. The psychometric properties of Disabkids-37 were then analyzed in agreement with classical test theory. During the second phase, aimed at studying parent-child psychosocial adaptation in the context of pediatric CP, two independent samples with 223 dyads of parents and their children with and without CP, were administered the following measures (in addition to clinical and sociodemographic datasheets): for children/adolescents, Disabkids-37 (only for pediatric CP), SDQ, Kidscreen-10 and the Satisfaction with Social Support Scale for Children and Adolescents; for parents (in addition to proxy-reports on their children’s adaptation outcomes), WHOQOLBREF/ EuroHis-QoL-8, The Revised Burden Measure, Mental Health Inventory – short form, and the Satisfaction with Social Support Scale. Univariate and multivariate analyses of covariance were conducted to examine differences in variables between subsamples. PROCESS computational tool was used for path analysis-based mediation, moderation and moderated mediation analyses. SEM path models were also used for examining direct and indirect links between predictors and outcomes. Results. The developmental adequacy and psychometric quality of the Portuguese versions of Disabkids-37 was ascertained, thus indicating this instrument as a valid and reliable measure to assess pediatric HRQL outcomes in Portugal, within a cross-cultural and developmental perspective. As regards the second, central phase of the research project, the following results are highlighted: (1) children/adolescents with CP reported lower levels of social support in comparison to their typically developing peers, but no significant differences emerged in terms of their psychological maladjustment; (2) internalizing and externalizing problems were found to mediate the link between social support and HRQL in children/adolescents with CP; (3) parents of these children/adolescents reported a similar quality of life (QL), but more subjective burden and less caregiving uplifts, in comparison to parents of typically developing children; (4) caregiving uplifts were found to moderate the associations between objective and relational burdens, and the Psychological and Social QL of parents of children with CP; in addition, differential main effects of burdens and uplifts on their QL were also observed; (5) caregiving burden was linked to parents and their children’s psychological maladjustment and QL both directly (except for children’s QL) and indirectly through social support; and finally, (6) these latest mediation effects were invariant in dyads of parents and their children with and without CP. Conclusions. Disabkids-37 questionnaires are valid and reliable measures to incorporate a developmental approach in pediatric assessment routines. Interventions targeting perceived social support in children/adolescents with CP may improve their HRQL via the promotion of their psychological adjustment. A multidimensional assessment is to be preferred for understanding the caregiving experience of parents who have children with CP; in clinical interventions, the reduction of subjective burden may improve their overall QL, and the promotion of caregiving uplifts may attenuate the deleterious effects of burden or even exert direct beneficial effects on their psychological and social QL. Additionally, caregiving burden may be assumed as a strategic target for psychosocial interventions in the context of pediatric CP, since its reduction may be linked to improved psychological and QL outcomes in parents and children, via their enhanced perceptions of social support. Finally, it is suggested that clinical and social interventions should target condition-related challenges and specificities, whilst acknowledging and facilitating normative developmental/adaptation issues and processes in the context of pediatric.

Introdução. A avaliação de resultados em saúde pediátrica tem estendido o seu foco para além dos temas da morbilidade, mortalidade e funcionalidade, de forma a incluir as mais recentes orientações de uma avaliação subjetiva, integrativa dos componentes físico, psicológico e social do bem-estar, e valorativa das perceções dos doentes e suas famílias. Neste contexto, os “Questionários Disabkids” foram desenvolvidos para avaliar e promover a qualidade de vida relacionada com a saúde (QVrS) em populações pediátricas, de acordo com as perceções das crianças/adolescentes com condições crónicas de saúde e suas famílias. Relativamente ao domínio da paralisia cerebral (PC) pediátrica, a investigação psicossocial tem vindo a desenvolverse lentamente, e descrevendo sobretudo os resultados de adaptação de crianças/adolescentes com PC e dos seus pais, que são geralmente avaliados com recurso aos relatos dos pais sobre o ajustamento dos filhos, e tendo por base comparações com dados normativos. Além disso, os fatores psicossociais potencialmente modificáveis, bem como as suas relações com os resultados de adaptação, têm sido pouco estudados. Por conseguinte, o objetivo desta investigação foi duplo: primeira e preliminarmente, desenvolver as versões Portuguesas dos questionários Disabkids-37 (medidas genéricas da QVrS pediátrica); e em segundo lugar, analisar resultados, fatores associados e potenciais mecanismos da adaptação psicossocial de crianças/adolescentes com PC e seus pais, sobretudo em comparação com crianças/adolescentes sem alterações de desenvolvimento e seus pais. Metodologia. Esta investigação de desenho transversal integrou duas fases sequenciais. Durante a primeira fase de estudos preliminares, direcionada para o desenvolvimento das versões portuguesas dos questionários Disabkids-37, 349 crianças/adolescentes com condições crónicas de saúde (asma e epilepsia), e um dos seus pais, preencheram fichas de dados clínicos e sociodemográficos, e as versões de auto e heterorrelato dos instrumentos Disabkids-37, Questionário de Capacidades e Dificuldades (SDQ) e Kidscreen-10. As propriedades dos questionários Disabkids-37 foram então analisadas em conformidade com a teoria clássica da validação psicométrica. Durante a segunda fase, dirigida ao estudo da adaptação psicossocial de pais e filhos no contexto da PC pediátrica, 223 díades de pais e seus filhos com/sem PC (duas amostras independentes) preencheram os seguintes instrumentos (para além das fichas de dados clínicos e sociodemográficos): no caso das crianças/adolescentes, o Disabkids-37 (apenas na amostra pediátrica), o SDQ, o Kidscreen-10, e a Escala de Satisfação com o Suporte Social para Crianças e Adolescentes; no caso dos pais (em acréscimo aos heterorrelatos sobre os resultados de adaptação dos filhos), o WHOQOL-BREF/EuroHis-QoL-8, a Escala de Desgaste do Cuidador – Revista, o Inventário de Saúde Mental – abreviado, e a Escala de Satisfação com o Suporte Social. Ao nível do tratamento estatístico dos dados, foram realizadas análises univariadas e multivariadas de covariância, para avaliar diferenças nas variáveis entre amostras. O programa PROCESS foi utilizado para a realização de análises de mediação, moderação e mediação moderada baseadas na regressão estatística. Os modelos de equações estruturais foram igualmente aplicados à avaliação dos efeitos diretos e indiretos dos preditores sobre os resultados de adaptação. Resultados. A adequação desenvolvimental e a qualidade psicométrica das versões Portuguesas dos questionários Disabkids-37 foram estabelecidas, indicando assim este instrumento como uma medida válida e fiável para avaliar resultados de QVrS pediátrica em Portugal, numa perspetiva transcultural e desenvolvimental. Por outro lado, foram observados os seguintes resultados principais, na subsequente fase nuclear da investigação: (1) as crianças/adolescentes com PC relataram níveis inferiores de apoio social em comparação com os seus pares sem alterações de desenvolvimento, mas não foram observadas diferenças significativas ao nível do seu ajustamento psicológico; (2) os problemas internalizantes e externalizantes funcionaram como mediadores na relação entre o apoio social e a QVrS de crianças/adolescentes com PC; (3) os pais destas crianças/adolescentes relataram uma qualidade de vida (QV) semelhante, mas mais desgaste subjetivo e menos gratificações na prestação de cuidados, em comparação com os pais de filhos sem alterações de desenvolvimento; (4) as gratificações na prestação de cuidados moderaram as relações entre os desgastes objetivo e relacional, e respetivamente, a QV psicológica e social dos pais de filhos com PC; adicionalmente foram observados efeitos diretos, diferenciados, dos diferentes tipos de desgaste e das gratificações, na QV destes pais; (5) o desgaste da prestação de cuidados associou-se com o desajustamento psicológico e a QV de pais e filhos (exceto com a QV de crianças), de forma direta, e indiretamente através do apoio social; e por fim, (6) estes últimos efeitos mediadores mostraram-se comuns em díades de pais e filhos com e sem PC. Conclusões. Os questionários Disabkids-37 constituem-se como meios válidos e fiáveis para a incorporação de uma abordagem desenvolvimental nas rotinas de avaliação pediátricas. As intervenções dirigidas ao apoio social de crianças/adolescentes com PC podem melhorar a sua QVrS, através da promoção do seu ajustamento psicológico. A adoção de uma avaliação multidimensional é preferível para caraterizar a experiência de prestação de cuidados dos pais que têm filhos com PC; nas intervenções clínicas, a redução do desgaste subjetivo pode aumentar a sua QV em diferentes domínios, e a promoção de gratificações na prestação de cuidados pode atenuar os efeitos deterioradores do desgaste, ou mesmo exercer efeitos diretos positivos na sua QV psicológica e social. Além disso, o desgaste na prestação de cuidados pode ser assumido como um alvo estratégico das intervenções psicossociais no contexto da PC pediátrica, uma vez que a sua redução pode estar associada a níveis superiores de QV e ajustamento psicológico nos pais e nos filhos, através do fortalecimento das suas perceções de apoio social. Por fim, sugere-se que as intervenções clínicas e sociais abordem na sua implementação as especificidades e desafios diretamente relacionados com a PC, ao mesmo tempo que reconheçam e facilitem temas e processos de adaptação e desenvolvimento normativos, no contexto da PC pediátrica.